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  • CASE REPORT - JOURNAL OF FUNCTIONAL VENTILATION AND PULMONOLOGY. VOLUME 10 - ISSUE 32. 2019

    Last Updated: 21/11/2019

    Bronchogenic cysts traited by thoracoscopy
    Kystes bronchogeniques traités par thoracoscopie
    M. Rachid1, A. Ihsan1, H. Brahim2

    1 : Service de chirurgie thoracique et cardio-vasculaire, CHU Mohammed VI, Oujda, Maroc
    : Service d’anesthésie réanimation, CHU Mohammed VI, Oujda, Maroc

    Corresponding author
    Dr. Marouf Rachid
    Service de chirurgie thoracique et cardio-vasculaire, CHU Mohammed VI, Oujda, Maroc
    E-mail: rachidmarouf@yahoo.fr

    DOI: 10.12699/jfvpulm.10.32.2019.75

     

    ABSTRACT

    Introduction. Bronchogenic cysts are benign tumors of mediastinum. They are rare embryonic tumors and who is developing from the ventral portion of the foregut. Treatment usually consists of complete surgical resection. We report 2 cases of bronchogenic cysts resected by video-assisted thoracoscopy.
    Case report. We report 2 Cases of Accidental Discovery of bronchogenic cysts which were diagnosed radiologically. A complete Thoracoscopic resection was performed for both patients and the histopathological study confirmed the diagnosis of bronchogenic cyst.
    Conclusion. Meanwhile surgery is always recommended, even for patients with asymptomatic disease, because of the possible development of symptoms and complications during the natural course of the disease and because the definitive diagnosis can be established only on surgical specimen. Video-assisted thoracoscopy should represent the first-line approach in these patients.

    KEYWORDS:  Bronchogenic cyst; Mediastinum; Video-assisted thoracoscopy.

     RÉSUMÉ

    Introduction. Les kystes bronchogéniques sont des tumeurs médiastinales bénignes. Ce sont des lésions embryonnaires assez rares, dérivées de la portion ventrale de l’intestin primitif, dont le traitement de référence est la résection chirurgicale complète. Nous rapportons 2 observations de kystes bronchogéniques reséqués par thoracoscopie vidéo-assistée.
    Cas cliniques. Nous rapportons 2 cas cliniques de kystes bronchogéniques, de découverte fortuite sur un bilan radiologique. Une thoracoscopie à visée diagnostique et thérapeutique a été réalisée pour les deux patients et qui avait permis l’extraction de cette lésion dont l’étude anatomopathologique avait confirmé la présence d’un kyste bronchogénique.
    Conclusion. Actuellement, il est communément admis que la chirurgie reste le traitement de choix des kystes bronchogéniques, compte tenu du caractère imprévisible de leur évolution, et ce tant à visée diagnostique que thérapeutique y compris dans les formes asymptomatiques sans attendre l'apparition des complications qui risqueraient de rendre alors la résection plus difficile.Cette stratégie a été consolidée par l'avènement et le progrès des techniques chirurgicales vidéo-assistées qui en permettent une chirurgie moins agressive.

    MOTS CLÉSKyste bronchogénique; Médiastinum; Thoracoscopie vidéo-assistée.

     

    INTRODUCTION

    Les kystes bronchogéniques sont des malformations kystiques congénitales. Leur localisation habituelle est soit médiastinale ou pulmonaire.

    Ils dérivent de bourgeons anormaux issues de l’ébauche trachéo-bronchique à un stade précoce du développement embryonnaire. Ils sont observés non seulement chez les nourrissons et les enfants, mais aussi chez les adultes. Bien qu’ils soient bénins de nature, et parfois asymptomatiques, les kystes bronchogéniques peuvent se compliquer et menacer la vie par la compression des structures adjacentes, par l’infection, l’hémorragie intra-kystique ou la rupture. L’objectif de cette étude est de revoir les présentations cliniques et le traitement des kystes bronchogéniques.

    OBSERVATIONS

    Cas clinique 1
    Il s’agit d’un jeune patient âgé de 18 ans, sans antécédent particulier, admis dans notre formation pour traumatisme thoracique suite à un accident de la voie publique. L’examen clinique n’a pas objectivé d’anomalie. La radiographie du thorax a révélé une opacité de tonalité hydrique para trachéale droite, à limite interne noyée dans le médiastin, et à limite externe nette silhouettée par le poumon ; il s’agit donc d’une opacité médiastinale. La TDM thoracique (Figure 1) a montré une masse médiastinale de densité liquidienne, bien limitée, de forme grossièrement ovalaire mesurant 6 x 5 cm, de contours réguliers ; faisant évoquer un kyste bronchogénique.
    Le patient fut opéré par thoracoscopie vidéo-assistée droite. Après intubation sélective, et position de décubitus latéral gauche, nous avons réalisé une incision de 3 cm au niveau du 5ème espace intercostal sur la ligne axillaire moyenne sans écartement et un 2ème trocart de 10 mm pour l’optique à 30° d’inclinaison a été mis sous la pointe de l’omoplate et un 3ème de 5 mm selon la règle de triangulation. L’exploration a trouvé une masse kystique de siège médiastinal de 6 cm de gros diamètre, en rapport avec la face latérale droite de la trachée et de la veine cave supérieure, avec la veine azygos en bas, avec l’œsophage en arrière, et avec le parenchyme pulmonaire en externe. La dissection du kyste par rapport à ces différents éléments a été réalisée au crochet coagulateur, aucune communication macroscopique du kyste avec l’arbre bronchique n’a été décelée. Cette dissection a permis une exérèse complète du kyste qu’on a fait sortir à l’aide d’un sac extracteur par l’incision de mini-thoracotomie (Figure 2). La douleur postopératoire était contrôlée habituellement par une analgésie multimodale. L’étude anatomopathologique a confirmé qu’il s’agit d’un kyste bronchogénique. Le recul est actuellement de 5 ans. Le patient est asymptomatique ; la radiographie du thorax n’a pas objectivé d’anomalie décelable.

    Clinique 2 
    Un homme âgé de 65 ans, suivi pour problème d’hypertension artérielle sous traitement, et ancien tabagique chronique à 15 paquets/ année. Dans le cadre d’un bilan radiologique de routine, on découvre une opacité para trachéale droite, complété par un scanner thoracique qui objective une volumineuse lésion de tonalité hydrique de siège médiastinal, de 10x6x5 de diamètre, latéralisée à droite, calcifiée par endroit, et qui arrive en contact intime avec la veine cave supérieure et la face latérale droite de la trachée faisant évoque un kyste hydatique ou kyste bronchogénique (Figure 3).

    La sérologie hydatique était négative. Une thoracoscopie à visée diagnostique et thérapeutique a été réalisée et qui a permis la résection de cette masse qui était adhérente à la veine cave supérieure et à la trachée (Figure 4). L’histologie était en faveur d’un kyste bronchogénique.

    DISCUSSION

    Les kystes bronchogéniques, bien que relativement rares, représentent la lésion kystique la plus fréquente du médiastin [1]. Ils sont le résultat d'un développement anormal de la partie ventrale de l'intestin antérieur;  leur  topographie  s'explique  directement  par l'anomalie embryologique qui les a générés. Ils sont habituellement uniloculaires, et peuvent être remplis de mucus, de secrétions liquidiennes claires ou jaunes, parfois troubles ou purulentes, rarement hématiques [1].

    Les kystes bronchogéniques représentent 6% à 15% des masses primaires médiastinales [2]

    Ils peuvent siéger tout au long de l’axe de la trachée, des bronches, dans des sites péri-hilaires ou intra-parenchymateux, ou même dans le trajet de l’œsophage, avec une prédilection pour la zone autour de la carène.

    Ceci explique également les difficultés parfois rencontrées par les chirurgiens et les pathologistes pour différencier l'origine trachéo-bronchique ou œsophagienne de ces malformations [3].  

    Les lésions qui se trouvent dans le médiastin s'attachent fréquemment à l'arbre trachéo-bronchique mais ne communiquent pas avec lui. Des kystes bronchogéniques ont également été décrits dans des endroits plus éloignés, y compris le septum inter-auriculaire, le cou, l'abdomen et l'espace rétro péritonéal [3].

    Les kystes sont observés plus souvent sur le côté droit du médiastin, peut-être parce qu'ils sont plus facilement dissimulés du côté gauche.

    Les manifestations cliniques des KB sont très divers allant de la latence la plus complète aux tableaux cliniques les plus graves [4].

    Les signes cliniques sont très variables en fonction de l’âge et des mécanismes physiopathologiques. Il existe une corrélation entre les symptômes et le degré de compression qui semble être étroitement lié à la topographie des kystes ainsi qu’à leur volume [4]. Bien que 50 à 70% de patients soient symptomatiques, et 25 à 37% se présentent pour des complications sévères, Il est possible d’avoir des kystes bronchogéniques asymptomatiques et de découverte fortuite à l’imagerie [5-6]. Patel et al ont rapporté que même les patients ayant un kyste bronchogène initialement asymptomatique, développent par la suite des complications [7].

    Les lésions s'expriment cliniquement à travers leurs complications qui peuvent être soit mécaniques par compression trachéale, ou bronchique (détresse respiratoire, dyspnée respiratoire, stridor, toux…) ou médiastinale (douleur, paralysie récurentielle, dysphagie, syndrome cave supérieur, arythmie …), soit infectieuses : suppuration intra kystique surtout pour les lésions qui communiquent avec l’arbre bronchique.

    D’autres complications peuvent être associées au KB : pleurésie et/ ou pneumothorax par rupture du kyste dans la cavité pleurale, une hémoptysie par rupture dans l’arbre trachéo-bronchique, exceptionnellement greffe aspergillaire ou dégénérescence maligne [1-4-7].

     L’imagerie joue un rôle fondamental dans le diagnostic de ces malformations. La radiographie du thorax montre habituellement une opacité ronde ou ovalaire, à limites externes nettes car silhouetté par la clarté pulmonaire et à limites internes invisibles car noyés dans l’opacité médiastinale, avec une paroi mince et régulière.

    L’échographie trans-thoracique, examen facilement accessible, mais d’interprétation difficile en raison des artefacts liés aux côtes et à l’air, quand il est réalisé il confirme la nature liquide de la masse en montrant une formation kystique anéchogéne à paroi fine [8].

    La TDM thoracique est le meilleur examen disponible pour étudier les masses médiastinales. Elle précise le siège exact de la masse, confirme la nature liquidienne par l’étude de la densité. Elle montre une opacité bien limitée à paroi fine et ne prenant pas le contraste. Elle étudie aussi les limites et les rapports avec les structures médiastinales avoisinantes. L’existence d’une hémorragie intra kystique fait augmenter la densité du kyste [8-9]. 

     L ’IRM, examen non invasif, mais couteux. Il montre s’il est réalisé une structure kystique en hyper signal T2 et de signal variable en T1 en fonction du contenu (richesse en protéine, hémorragie, mucus …) [10]

    Les autres explorations (transit œsophagien, FOGD, bronchoscopie…) sont de réalisation exceptionnelle et présentent peu d’intérêt.

    Les diagnostics différentiels sont très diverses en fonction de l’âge, de la localisation de la masse et des données de l’imagerie [3]

    Le diagnostic différentiel de la forme parenchymateuse comprend l’abcès pulmonaire, l’hydatidose, la maladie fongique, la tuberculose, les bulles infectées, les malformations vasculaires, et les néoplasmes [8]. Parce que les kystes hydatiques sont courants dans notre région, l'hydatidose est pour nous le diagnostic différentiel le plus important. Malgré la valeur de diverses méthodes diagnostiques non invasives, le diagnostic définitif est établi seulement par la résection chirurgicale avec étude anatomo-pathologique. Nous pensons qu'une intervention chirurgicale précoce est nécessaire pour précisément cette raison [8]. L’exérèse chirurgicale du kyste bronchogénique est toujours indiquée que celui-ci soit symptomatique ou non, compte tenu du caractère imprévisible de leur évolution et du risque de complications [7].

    La plupart des chirurgiens s’accordent que la chirurgie du kyste bronchogénique devrait être effectuée à un stade précoce, car il est plus facile de retirer complètement la lésion. À un stade ultérieur, le risque chirurgical augmente et l'exérèse complète devient plus difficile suite au développement de complications et d’adhérences aux structures adjacentes [6-11-12].

    Il existe diverses méthodes de traitement des kystes bronchogènes, y compris l'aspiration trans-bronchique et la résection par thoracotomie, ou par médiastinoscopie ou par thoracoscopie.

    La thoracotomie, la thoracoscopie ainsi que chirurgie robot assistée sont les voies d'abord de choix idéales pour la réalisation d’une exérèse complète du KB, avec une légère supériorité de la thoracotomie par rapport à la VATS pour les kystes compliqués et associés à des adhérences [7-8].

    Les principal avantages offert par ces techniques mini-invasives par rapport à l’ouverture classique [13] :  réduction de la douleur postopératoire avec des séquelles esthétiques mineures  récupération plus rapide et hospitalisation plus courte.

    Les grands kystes dont la taille est supérieure à 5 cm, certains auteurs proposent l'aspiration du kyste avant la résection sous VATS pour faciliter manipulation [7].

    La conversion en thoracotomie est principalement liée à la présence d’adhérences denses et sévères avec la plèvre ou avec les structures adjacentes ou l’existance d’épaississement pleural ou des calcifications ou de lésion d’organe ou de vaisseaux lors de la dissection oxford. Dans la série de Tiziano De Giacomo et al. le taux de conversion était à (7%), celle de H.S. Jung et al était à 3,6%,  alors que Martinod E et al.ont  rapportés dans une étude multicentrique française un taux de conversion à 35% [7-14].

    H.S. Jung et al ont montré dans leur série que l’amélioration la courbe d'apprentissage et l’augmentation l’expérience des opérateurs, ainsi que l'évolution de l'imagerie et des instruments de thoracoscopie haute définition ont permis la réalisation de 109 résections de kystes bronchogéniques sous VATS indépendamment des adhérences pleurales ou des adhérences à d'autres organes, avec un taux de conversion en thoracotomie qui a été inférieur à 3.5% [7].

    Pursel a signalé une résection d'un kyste bronchogénique par médiastinoscopie en 1966 [1].

    Certes, l'utilisation de cette technique reste controversée, elle a l'inconvénient de donner un mauvais jour sur toute la circonférence du kyste et la possibilité de rection incomplet.

    L’aspiration du kystique par voie trans-bronchique ou par voie percutanées ont été proposées comme des alternatives à la chirurgie, mais ces méthodes ne sont pas largement accepté en raison du risque de récidive, et l’association à un taux de morbidité important. Ces techniques restent réservées pour la décompression en urgence du kyste aigu et aussi pour les cas non chirurgicaux [15-16].

    Chez les patients présentant des lésions pulmonaires, une lobectomie peut être nécessaire [9]. La confirmation définitive du diagnostic de KB est anatomopathologique. Histologiquement, la paroi est tapissée par un épithélium de type respiratoire. Il peut s’y associer des éléments d’origine mésodermique (cartilage, glandes bronchiques ou muscles) [17,18].

    Le pronostic après excision complète est excellent. Par ailleurs, une exérèse incomplète peut conduire à un taux de récidive élevé et au potentiel de séquelles plus graves [1-4].

    CONCLUSION

    La chirurgie constitue le traitement de choix du kyste bronchogénique, tant à visée diagnostique que curative y compris dans les formes asymptomatiques sans attendre l'apparition des complications qui risqueraient de rendre alors l’exérèse complète plus difficile. 

    La résection sous thoracoscopie est une méthode sûre et fiable, à condition qu'une sélection rigoureuse des patients soit effectuée [5]. Les antécédents d'infection pleurale avec présence d’adhérences sévères aux organes adjacents, ou lésion d'organes lors de la dissection chirurgicale, sont des facteurs associés à plus de chances de conversion en thoracotomie [13]. 

    CONFLIT D’INTÉRÊT

    Aucun.

    RÉFÉRENCES

    1. Patel SR, Meeker DP, Biscotti CV, Kirby TJ, Rice TW. Presentation and management of bronchogenic cyst in the adult. Chest 1994;106:79–85.

    2. Michel E. Ribet, Marie C. Copin, and Bernard Gosselin, bronchogenic cycts of the mediastinum, The Journal of Thoracic and Cardiovascular Surgery Volume 109, Number 5:1003-10).

    3. Maier HC. Bronchogenic cysts of the mediastinum. Ann Surg 1948;127: 476–502.

    4. Aktogu S, Yuncu G, Halilcolar H, Ermete S, Buduneli T. Bronchogenic cysts: clinicopathological presentation and treatment. Eur Respir J 1996; 9:2017-21.

    5. Weber T, Roth TC, Beshay M, Herrmann P, Stein R, Schmid RA. Video-assisted thoracoscopic surgery of mediastinal bronchogenic cysts in adults: a single-center experience. Ann Thorac Surg 2004;78:987–91.

    6. Takeda S, Miyoshi S, Minami M, Ohta M, Masaoka A, Matsuda H. Clinical spectrum of mediastinal cysts. Chest 2003; 124:125–32.

    7. HS Jung, DK Kim, GD Lee, HJ Sim, Video-assisted thoracic surgery for bronchogenic cysts: is this the surgical approach of choice? , Interactive CardioVascular and Thoracic Surgery, Volume 19, Issue 5, 1 November 2014, Pages 824–829.

    8. Suen HC, Mathisen DJ, Grillo HC, LeBlanc J, McLoud TC, Moncure AC et al. Surgical management and radiological characteristics of bronchogenic cysts. Ann Thorac Surg 1993;55:476–81.

    9. Dubro JL. Congenital cysts of the lung. Radiology 1948; 24:480. 

    10. Ashizawa K, Okimoto T, Shirafuji T, Kusano H, Ayabe H, Hayashi Ashizawa K et al. Anterior mediastinal bronchogenic cyst: demonstration of complicating malignancy by CT and MRI .Br J Radiol. 2001 Oct;74(886):959-61.

    11. Fievet L, D’Journo XB, Guys JM, Thomas PA, De Lagausie P. Bronchogenic cyst: best time for surgery? Ann Thorac Surg 2012;94:1695–9.

    12. Shanmugam G. Adult congenital lung disease. Eur J Cardiothorac Surg 2005;28:483–9.

    13. C Tölg, K Abelin, V Laudenbach, O De Heaulme Open vs thorascopic surgical management of bronchogenic cysts Surg Endosc 2005, vol. 19 (pg. 77-80).

    14. Martinod E., Pons F,  Azorin J.,  Mouroux J.,  Dahan M,  Faillon J.M.,  Dujon A.,  Lajos P.S, Riquet M,  Jancovici R. Thoracoscopic excision of mediastinal bronchogenic cysts: results in 20 cases, Ann Thorac Surg, 2000, vol. 69, May (5) (pg. 1525-1528).

    15. Lyon RD, McAdams HP. Mediastinal bronchogenic cyst: demonstration of a fluid-fluid level, MR imaging.Radiology. 1993 Feb;186(2):427-8.

    16. Shin-ichi Takeda; Shinichiro Miyoshi, ichi Takeda, Shinichiro Miyoshi, Masato Minami, Clinical Spectrum of Mediastinal Cysts, CHEST / 124 / 1 / JULY, 2003, 125 -132.

    17. Lemarié E, Diot P, Magro P, de Muret A. Tumeurs médiastinales d’origine embryonnaire. EMC-Pneumologie 2005;2:105—25.

    18. Le Floch H, Niang A, Rivière F, Bonnichon-Py A, Mairovitz A, Staub E, et al. Une péricardite atypique. Rev Mal Respir 2007;24(9):1147—50.

     

     

    FIGURES

     

    RÉFÉRENCES

    1. Patel SR, Meeker DP, Biscotti CV, Kirby TJ, Rice TW. Presentation and management of bronchogenic cyst in the adult. Chest 1994;106:79–85.

    2. Michel E. Ribet, Marie C. Copin, and Bernard Gosselin, bronchogenic cycts of the mediastinum, The Journal of Thoracic and Cardiovascular Surgery Volume 109, Number 5:1003-10).

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    4. Aktogu S, Yuncu G, Halilcolar H, Ermete S, Buduneli T. Bronchogenic cysts: clinicopathological presentation and treatment. Eur Respir J 1996; 9:2017-21.

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    14. Martinod E., Pons F,  Azorin J.,  Mouroux J.,  Dahan M,  Faillon J.M.,  Dujon A.,  Lajos P.S, Riquet M,  Jancovici R. Thoracoscopic excision of mediastinal bronchogenic cysts: results in 20 cases, Ann Thorac Surg, 2000, vol. 69, May (5) (pg. 1525-1528).

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    17. Lemarié E, Diot P, Magro P, de Muret A. Tumeurs médiastinales d’origine embryonnaire. EMC-Pneumologie 2005;2:105—25.

    18. Le Floch H, Niang A, Rivière F, Bonnichon-Py A, Mairovitz A, Staub E, et al. Une péricardite atypique. Rev Mal Respir 2007;24(9):1147—50.

     

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    DOI: 10.12699/jfvpulm.10.32.2019.75

    Conflict of Interest
    Non

    Date of manuscript receiving
    18/7/2019

    Date of publication after correction
    15/10/2019

    Article citation
    Rachid M, Ihsan A, Brahim H. Bronchogenic cysts traited by thoracoscopy.  J Func Vent Pulm 2019;32(10):75-79.